Intervention Review

Treatment for idiopathic and hereditary neuralgic amyotrophy (brachial neuritis)

  1. Nens van Alfen1,*,
  2. Baziel GM van Engelen2,
  3. Richard AC Hughes3

Editorial Group: Cochrane Neuromuscular Disease Group

Published Online: 8 JUL 2009

Assessed as up-to-date: 16 MAY 2011

DOI: 10.1002/14651858.CD006976.pub2

How to Cite

van Alfen N, van Engelen BGM, Hughes RAC. Treatment for idiopathic and hereditary neuralgic amyotrophy (brachial neuritis). Cochrane Database of Systematic Reviews 2009, Issue 3. Art. No.: CD006976. DOI: 10.1002/14651858.CD006976.pub2.

Author Information

  1. 1

    Radboud University Nijmegen Medical Center, Department of Neurology and Clinical Neurophysiology, Nijmegen, Netherlands

  2. 2

    Radboud University Nijmegen Medical Center, Department of Neurology, Nijmegen, Netherlands

  3. 3

    National Hospital for Neurology and Neurosurgery, MRC Centre for Neuromuscular Disease, London, UK

*Nens van Alfen, Department of Neurology and Clinical Neurophysiology, Radboud University Nijmegen Medical Center, PO Box 9101, c/o 920 KNF, Nijmegen, 6500 HB, Netherlands. n.vanalfen@neuro.umcn.nl.

Publication History

  1. Publication Status: New search for studies and content updated (no change to conclusions)
  2. Published Online: 8 JUL 2009

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Abstract

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Background

Neuralgic amyotrophy (also know as Parsonage-Turner syndrome or brachial plexus neuritis) is a distinct peripheral nervous system disorder characterised by episodes (attacks) of extreme neuropathic pain and rapid multifocal weakness and atrophy in the upper limbs. Neuralgic amyotrophy has both an idiopathic and hereditary form, with similar clinical symptoms but generally an earlier age of onset and more episodes in the hereditary form. The current hypothesis is that neuralgic amyotrophy is caused by an underlying genetic predisposition and a susceptibility to mechanical injury of the brachial plexus, and that the episodes are then caused by an immune-mediated response to the brachial plexus. Hereditary neuralgic amyotrophy is genetically heterogeneous and is associated with a point mutation or duplication of the SEPT9 gene on chromosome 17q25 in 55% of the families. In the idiopathic form an underlying but as yet unknown genetic predisposition is also assumed.

Recovery is slow, in months to years, and many patients are left with residual pain and decreased exercise tolerance in the affected limb(s). Anecdotal evidence suggests that corticosteroids may relieve pain or help improve functional recovery. This is an update of a review first published in 2009.

Objectives

The objective was to provide a systematic review of all randomised clinical trials of treatment in neuralgic amyotrophy.

Search methods

We searched the Cochrane Neuromuscular Disease Group Specialized Register (17 May 2011), CENTRAL (The Cochrane Library 2011, Issue 2), MEDLINE (January 1966 to May 2011), EMBASE (January 1980 to May 2011), CINAHL Plus (January 1937 to May 2011), and LILACS (January 1982 to May 2011) for randomised controlled trials of treatment for neuralgic amyotrophy.

Selection criteria

Any randomised or quasi-randomised trial of any intervention for neuralgic amyotrophy would be included in the review.

Data collection and analysis

Two review authors extracted the data (RH, NvA) and two authors assessed study quality and performed data extraction independently (NvA, BvE).

Main results

No randomised or quasi-randomised trials were identified in either the original review or for the update. In 32 articles anecdotal evidence was found on treatment for neuralgic amyotrophy. Only three of these articles contained more than 10 treated cases, with one providing sufficient details to calculate the primary and secondary outcome measures for this review.

Authors' conclusions

There is no evidence from randomised trials to support any form of treatment for neuralgic amyotrophy. Evidence from one open-label retrospective series suggests that oral prednisone given in the first month after onset can shorten the duration of the initial pain and leads to earlier recovery in some patients. Randomised clinical trials are needed to establish the efficacy of treatment with corticosteroids or other immune-modulating therapies.

 

Plain language summary

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Treatment for neuralgic amyotrophy

Neuralgic amyotrophy is a painful disorder of the peripheral nervous system that occurs in episodes. It affects the arms and shoulders, and leads to muscle wasting and weakness. There has been anecdotal evidence that corticosteroids can have a favourable effect on pain and recovery. No randomised clinical trial could be found in either the original 2009 review or when searches were updated in 2011 to validate the effects of this type of treatment, or any treatment. One randomised controlled trial comparing prednisolone to placebo is currently awaiting formal reporting.

 

Résumé

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Contexte

La névralgie amyotrophiante (également appelée syndrome de Parsonage-Turner ou névrite du plexus brachial) est un trouble distinct du système nerveux périphérique caractérisé par des épisodes (attaques) de douleurs neuropathiques extrêmes, ainsi qu'une faiblesse multifocale et une atrophie rapides des membres supérieurs. La névralgie amyotrophiante présente à la fois une forme idiopathique et héréditaire, avec des symptômes cliniques semblables, mais généralement un âge d'apparition plus précoce et des épisodes plus nombreux dans la forme héréditaire. L'hypothèse actuelle est que la névralgie amyotrophiante est provoquée par une prédisposition génétique sous-jacente et une sensibilité aux lésions mécaniques du plexus brachial, et que les épisodes sont ensuite provoqués par une réaction immunitaire au plexus brachial. La névralgie amyotrophiante L'amyotrophie névralgique héréditaire est génétiquement hétérogène et est associée à une mutation ponctuelle ou une duplication du gène SEPT9 sur le chromosome 17q25 dans 55% des familles. Dans la forme idiopathique, on suppose également une prédisposition génétique sous-jacente, qui est cependant encore inconnue.

Le rétablissement est lent, de plusieurs mois à plusieurs années, et de nombreux patients restent avec une douleur résiduelle et une résistance réduite à l'effort dans le(s) membre(s) affecté(s). Des preuves anecdotiques suggèrent que des corticoïdes pourraient soulager la douleur ou favoriser une amélioration du rétablissement fonctionnel. Ceci est une mise à jour d'une revue publiée pour la première fois en 2009.

Objectifs

L'objectif était de fournir une revue systématique de tous les essais cliniques randomisés de traitement de la névralgie amyotrophiante.

Stratégie de recherche documentaire

Nous avons effectué une recherche dans le registre spécialisé du groupe Cochrane sur les maladies neuromusculaires (17 mai 2011), CENTRAL (The Cochrane Library 2011, Numéro 2), MEDLINE (de janvier 1966 à mai 2011), EMBASE (de janvier 1980 à mai 2011), CINAHL Plus (de janvier 1937 à mai 2011) et LILACS (de janvier 1982 à mai 2011) pour identifier des essais contrôlés randomisés de traitement contre l'amyotrophie névralgique.

Critères de sélection

Tout essai randomisé ou quasi-randomisé d'une intervention quelconque pour la névralgie amyotrophiante était inclus dans la revue.

Recueil et analyse des données

Deux auteurs de revue ont extrait les données (RH, NvA) et deux auteurs ont évalué la qualité des études et procédé à une extraction des données de manière indépendante (NvA, BvE).

Résultats Principaux

Aucun essai randomisé ou quasi-randomisé n'a été identifié, ni la revue originale, ni pour la mise à jour. Dans 32 articles, des preuves anecdotiques ont été découvertes concernant le traitement de la névralgie amyotrophiante. Seuls trois de ces articles contenaient plus de 10 cas traités, dont l'un fournissait suffisamment de détails pour calculer les mesures des critères de jugement principaux et secondaires pour cette revue.

Conclusions des auteurs

Les essais randomisés n'ont rassemblé aucune preuve permettant d'appuyer une forme quelconque de traitement de la névralgie amyotrophiante. Une série rétrospective ouverte suggère que la prednisone orale administrée au cours du premier mois après l'apparition peut raccourcir la durée de la douleur initiale et conduire à un rétablissement plus précoce chez certains patients. Des essais cliniques randomisés doivent être menés pour établir l'efficacité d’un traitement par les corticoïdes ou d'autres traitements immunomodulateurs.

Notes de traduction

Traduit par: French Cochrane Centre 1st December, 2011
Traduction financée par: Ministère du Travail, de l'Emploi et de la Santé Français

 

Résumé simplifié

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Traitement de la névralgie amyotrophiante

La névralgie amyotrophiante est un trouble douloureux du système nerveux périphérique qui survient par épisodes. Elle affecte les bras et les épaules et conduit à une émaciation et une faiblesse des muscles. Des éléments de preuves anecdotiques ont indiqué que les corticoïdes pouvaient avoir un effet favorable sur la douleur et la récupération. Aucun essai clinique randomisé n'a pu être trouvé, ni dans la revue originale de 2009, ni lorsque les recherches ont été mises à jour en 2011 pour valider les effets de ce type de traitement ou d'un quelconque traitement. Un essai contrôlé randomisé comparant la prednisolone à un placebo est actuellement en attente de publication formelle.

Notes de traduction

Traduit par: French Cochrane Centre 1st December, 2011
Traduction financée par: Ministère du Travail, de l'Emploi et de la Santé Français

 

摘要

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背景

對於原發性和遺傳性神經肌肉萎縮(臂叢神經炎)的治療

神經肌肉萎縮(又稱為ParsonageTurner症候群或臂叢神經炎)是一個獨特的週邊神經系統疾病,特色在於陣發的(發作)極端神經性疼痛和快速多灶性的上肢無力和萎縮。神經肌肉萎縮有原發性和遺傳性兩種,雖有類似的臨床症狀,但遺傳性比原發性有較早的發病年齡和較多次的發作。目前的假說認為這些的發作源自於一種對臂叢神經的免疫反應。病程恢復緩慢,從數月至數年不等,而且很多病人仍遺有殘餘的疼痛和患肢的活動耐力下降。傳聞中證據發現用皮質類固醇可能減緩疼痛或是協助功能的恢復。

目標

本文目標是針對所有治療神經肌肉萎縮的隨機臨床試驗的系統性回顧。

搜尋策略

我們尋找關於治療神經痛性肌肉萎縮的隨機臨床試驗,包括Cochrane Neuromuscular Disease Group Trials Register (2009年4月9日),MEDLINE(1966年1月至2009年4月2日),EMBASE(January 1980年1月至2009年4月2日),CINAHL (1982年1月至2009年4月2日),和LILACS(1982年1月至2009年2月)。

選擇標準

在這篇回顧會包括所有針對神經痛性肌肉萎縮治療的隨機或半隨機試驗。

資料收集與分析

兩篇回顧的作者(WB和AV)擷取資料(RH, NvA)和兩位作者分別獨自評估研究的品質和執行數據擷取(NvA, BvE)。

主要結論

我們沒有找到隨機或半隨機的試驗。有三十篇的傳聞證據是關於治療神經痛性肌肉萎縮。有三篇含有超過10個治療病例,而其中只有一篇能提供足夠詳細的資料,以利此次回顧分析中主要和次要的結果計算。

作者結論

目前沒有任何針對神經痛性肌肉萎縮治療的隨機試驗證據。在一個清楚標記治療藥物的案例回顧系列中,發現有些病人在症狀發生的第一個月內給予口服類固醇,可減短發病初期病痛的時間而能早期恢復。我們需要隨機臨床試驗來確認使用皮質類固醇或其它免疫調節療法的治療效果。

翻譯人

本摘要由新光醫院張安娜翻譯。

此翻譯計畫由臺灣國家衛生研究院(National Health Research Institutes, Taiwan)統籌。

總結

神經痛性肌肉萎縮是一個引起陣發性疼痛的週邊神經系統疾病。它會侵犯手臂和肩膀,並會出現肌肉萎縮和無力。傳聞證據中發現皮質類固醇在疼痛減輕和加速恢復上都有助益。迄今沒有任何隨機臨床試驗可以驗證上述療效或其他治療的效果。目前只有一個比較類固醇和安慰劑的隨機對照試驗正在進行。