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Treatment for leiomyosarcoma and leiomyoma in children with HIV infection

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  • Intervention

Authors


Abstract

Background

Smooth muscle tumour (SMT) composed of leiomyoma and leiomyosarcoma recently has been described in many HIV-infected children. Leiomyosarcoma has become the second most frequent malignancy in children with HIV infection or other immunodeficiency diseases in the United States. Although leiomyosarcoma accounts for only 2% to 4% of childhood soft tissue sarcomas, the prognosis is poor in HIV-infected compared with non-infected patients. The development of Epstein-Barr virus (EBV)-associated SMT in children with acquired immunodeficiency virus (AIDS) decreases health, reduces quality of life, and often results in death. Some researchers, therefore, ascribe cause of death to SMT in the majority of these cases, not to AIDS. Currently, the optimal therapeutic strategy is controversial and there is a need to identify the efficacy and safety of different interventions for AIDS-associated SMT on overall survival and disease-free survival in children.

Objectives

To assess the effectiveness of current therapeutic interventions for previously untreated children with AIDS-associated leiomyoma and leiomyosarcoma

Search methods

We searched the following electronic databases by subject headings and text words:

Cochrane HIV/AIDS Group trials register (November 2009); Cochrane Central Register of Controlled Trials on Cochrane Library (Issue 4, 2009); MEDLINE (January 1966 to November 2009); EMBASE (January 1985 to November 2009); NLMGateway database and AEGIS; Chinese Biomedical Disc (CBMDisc 1978 to November 2009); VIP (1989 to present); and China National Knowledge Infrastructure (CNKI 1994 to 2009). We also searched physicians data query protocols, proceedings, and abstracts from AIDS and cancer conferences, and the reference lists from identified trials for unidentified trials to discover any unpublished or currently on-going relevant trials. All the trials were searched by comprehensive electronic databases or hand searching. The search was not limited by language.

Selection criteria

We searched for published or unpublished randomised controlled trials (RCTs) or controlled clinical trials (CCTs) of therapy for leiomyosarcoma and leiomyoma in children with AIDS.

Data collection and analysis

Two authors screened the results of the search independently to select relevant studies. The full text of all potentially relevant studies was retrieved and the qualities were assessed by the two authors using predetermined criteria. No eligible RCTs or CCTs were identified.

Main results

We were unable to find any RCTs or CCTs of interventions for treating AIDS-associated SMT in children.

Authors' conclusions

Implications for clinical practice:

We could not find any RCTs or CCTs of intervention for treating AIDS-associated SMT in children with HIV infection, and currently, the clinical practice of treating SMT in HIV-infected children is based on descriptive studies and simply situational analyses. Thus there is insufficient evidence to establish the efficacy and acceptability of these interventions, and we recommend a case-by-case treatment of patients until evidence becomes available.

Implications for research:

In future, high-quality RCTs are urgently needed before any final conclusion can be drawn. Rigorously designed, multicenter, randomised, double-blind controlled trials are required to evaluate these interventions as a way of improving the survival and decreasing mortality in that population. Policy makers and researchers should prioritise funding for these trials to increase the quantity and quality of such studies and provide strong evidence for the effectiveness of therapies for AIDS-associated SMTs. Meanwhile, safety and adverse events should be critically assessed by standardized monitoring or an effective self-report system, and attention should be paid to long-term adverse effects in children with HIV infection.

摘要

背景

HIV感染孩童的平滑肌肉瘤及平滑肌瘤治療

近來報告了在許多HIV感染的孩童身上有由平滑肌瘤和平滑肌肉瘤組成的平滑肌腫瘤 (SMT) 。平滑肌肉瘤已經成為美國HIV感染或患有其他免疫不全疾病孩童身上第二常見的惡性腫瘤。雖然平滑肌肉瘤只會佔了兒童時期軟組織腫瘤的2% 到4% ,HIV感染的孩童比沒有感染的孩童有更差的預後。EpsteinBarr病毒 (EBV) 相關的平滑肌腫瘤會惡化愛滋病 (AIDS) 病童的健康狀況、降低生活品質,而且常造成死亡。因此一些研究將這些病患的死因歸咎於平滑肌腫瘤,而非AIDS。最佳治療策略目前仍有爭議,且需要以孩童的整體存活率及無病生存率,去確認各種AIDS相關平滑肌腫瘤介入措施的療效和安全性。

目標

評估現今針對未接受過治療、患有AIDS相關平滑肌瘤和平滑肌肉瘤的孩童,各種療法的療效。

搜尋策略

我們以主題和內文導向搜尋了以下的電子資料庫:Cochrane HIV/AIDS Group trials register (2009年11月) 、Cochrane Central Register of Controlled Trials on Cochrane Library (Issue 4, 2009) 、MEDLINE (1966年1月到2009年11月) 、EMBASE (1985年1月到2009年11月) 、NLMGateway database and AEGIS、 Chinese Biomedical Disc (CBMDisc1978年到2009年11月) 、VIP (1989年至今) 、 and China National Knowledge Infrastructure (CNKI 1994年到2009年) 。我們也搜尋了醫師研究計畫的資料查詢、會議記錄和AIDS and cancer conferences的摘要,以及找到試驗的參考資料以取得更多試驗及未發表或進行中的相關試驗。所有的試驗都是藉由徹底的電子資料庫搜尋及手動搜尋找到的。沒有對語言設限。

選擇標準

我們搜尋關於治療AIDS病童的平滑肌肉瘤和平滑肌瘤的已發表或未發表隨機對照試驗 (RCTs) 或對照臨床試驗 (CCTs) 。

資料收集與分析

2位作者分別篩選研究的結果,從中挑選相關的研究。我們取得所有可能相關研究的全文,且由2位作者利用預先制定的標準評估研究品質。沒有找到任何可用的隨機對照試驗或對照臨床試驗。

主要結論

我們無法找到任何關於治療AIDS相關平滑肌腫瘤孩童的隨機對照試驗或臨床對照試驗。

作者結論

對於臨床執行的建議:我們無法找到任何關於HIV感染孩童的AIDS相關平滑肌肉瘤治療方式的隨機對照或對照臨床試驗,且現今臨床治療HIV感染孩童平滑肌肉瘤的方式,是根據描述性研究及單純的情境式分析做治療的選擇。因此目前沒有足夠的證據去評估這些介入措施的療效和接受度,我們建議在有研究證據之前依個案情形採取治療。對於研究的建議:未來在做任何最終結論之前,我們急需要高品質的隨機對照試驗。我們需要嚴格設計、多中心、隨機、雙盲的對照試驗,以評估各種介入措施對於這個族群存活率的改善及死亡率減少的影響。決策者及研究者應該優先贊助這些試驗,以增加這類研究的品質和數量,並提供治療AIDS相關的平滑肌腫瘤的有力證據。同時,安全性和不良反應也應該藉由標準監測或有效的自我回報系統嚴格評估,對於有HIV感染的孩童應該特別注意長期的不良反應。

翻譯人

本摘要由朱奕蓁翻譯。

此翻譯計畫由臺灣國家衛生研究院 (National Health Research Institutes, Taiwan) 統籌。

總結

HIV感染孩童的平滑肌肉瘤及平滑肌瘤治療:目前缺乏關於治療HIV/AIDS孩童的平滑肌肉瘤和平滑肌瘤的可靠證據。平滑肌腫瘤 (SMT) 是一種由平滑肌肉瘤和平滑肌瘤組成的癌症。雖然在HIV感染的成人有SMT的病例比兒童的多,但有越來越多的HIV感染孩童被報告有SMT。平滑肌肉瘤已經成為美國HIV感染或其他免疫不全孩童身上第二常見的惡性腫瘤;然而目前缺少統一且有效的治療方式,且療效和安全性都未知。我們沒有找到任何關於治療AIDS病童平滑肌瘤和平滑肌肉瘤孩童且嚴格評估其療效的隨機對照試驗或臨床對照試驗。

Résumé scientifique

Traitement du léiomyosarcome et du léiomyome chez l'enfant infecté par le VIH

Contexte

Une tumeur des muscles lisses (TML), qui inclut le léiomyome et le léiomyosarcome, a récemment été décrite chez de nombreux enfants infectés par le VIH. Le léiomyosarcome est aujourd'hui la deuxième malignité la plus fréquente chez les enfants atteints du VIH ou d'autres immunodéficiences aux États-Unis. Bien que le léiomyosarcome ne représente que 2 à 4 % des sarcomes des tissus mous chez l'enfant, son pronostic est plus défavorable chez les patients infectés par le VIH que chez les patients non infectés. Le développement d'une TML associée au virus d'Epstein-Barr (VEB) chez l'enfant atteint du syndrome d'immunodéficience acquise (sida) entraîne une aggravation de l'état de santé, une réduction de la qualité de vie et provoque souvent le décès du patient. De ce fait, certains chercheurs attribuent la majorité de ces décès à la TML plutôt qu'au sida. À l'heure actuelle, la stratégie thérapeutique optimale est sujette à débat, et il est nécessaire d'établir l'efficacité et l'innocuité des différentes interventions portant sur la TML associée au sida chez l'enfant en termes de survie globale et de survie sans maladie.

Objectifs

Évaluer l'efficacité des interventions thérapeutiques actuelles chez les enfants atteints de léiomyome et de léiomyosarcome associés au sida et non préalablement traités.

Stratégie de recherche documentaire

Nous avons effectué une recherche dans les bases de données électroniques suivantes sur la base des intitulés et des termes de recherche :

Registre des essais du groupe Cochrane sur le VIH/sida (novembre 2009) ; Registre Cochrane central des essais contrôlés dans la Bibliothèque Cochrane (numéro 4, 2009) ; MEDLINE (janvier 1966 à novembre 2009) ; EMBASE (janvier 1985 à novembre 2009) ; base de données NLMGateway et AEGIS ; Chinese Biomedical Disc (CBMDisc, de 1978 à novembre 2009) ; VIP (de 1989 jusqu'à présent) ; et China National Knowledge Infrastructure (CNKI, de 1994 à mai 2009). Nous avons également consulté les protocoles de requête de données des médecins, les actes et résumés de congrès sur le sida et le cancer, et les références bibliographiques des essais pertinents afin d'identifier d'autres essais non publiés ou actuellement en cours. Tous les essais ont été identifiés par le biais de recherches exhaustives dans les bases de données électroniques ou de recherches manuelles. La recherche n'était pas limitée par la langue.

Critères de sélection

Nous avons recherché des essais contrôlés randomisés (ECR) ou des essais cliniques comparatifs (ECC) publiés ou non publiés portant sur le traitement du léiomyosarcome et du léiomyome chez les enfants atteints du sida.

Recueil et analyse des données

Deux auteurs ont examiné les résultats des recherches de manière indépendante afin de sélectionner les études pertinentes. Toutes les études potentiellement pertinentes ont été obtenues dans leur intégralité et leur qualité a été évaluée par les deux auteurs sur la base de critères prédéterminés. Aucun ECR ou ECC éligible n'a été identifié.

Résultats principaux

Nous n'avons pas pu identifier d'ECR ou d'ECC portant sur des interventions visant à traiter la TML associée au sida chez l'enfant.

Conclusions des auteurs

Implications pour la pratique clinique :

Nous n'avons pas pu identifier d'ECR ou d'ECC portant sur des interventions visant à traiter la TML associée au sida chez les enfants infectés par le VIH et, à l'heure actuelle, la pratique clinique du traitement de la TML chez ces enfants repose sur des études descriptives et de simples analyses situationnelles. Les preuves sont donc insuffisantes pour établir l'efficacité et l'acceptabilité de ces interventions, et nous recommandons que ces patients soient traités au cas par cas jusqu'à ce que de nouvelles preuves soient disponibles.

Implications pour la recherche:

Des ECR de haute qualité sont nécessaires de toute urgence avant de pouvoir tirer des conclusions définitives. Des essais contrôlés randomisés en double aveugle multicentriques présentant un plan d'étude rigoureux sont nécessaires afin d'évaluer les interventions visant à améliorer la survie et à réduire la mortalité chez cette population. Ces essais devraient constituer une priorité pour les décideurs politiques et les chercheurs afin que davantage d'études de bonne qualité soient réalisées, ce qui permettrait d'obtenir des preuves solides de l'efficacité des traitements dans les TML associées au sida. En attendant cela, l'innocuité et les événements indésirables devraient être évalués de manière critique par le biais d'une surveillance standardisée ou d'un système d'auto-évaluation efficace, et une attention particulière devrait être accordée aux effets indésirables à long terme chez les enfants infectés par le VIH.

Plain language summary

Treatment for leiomyosarcoma and leiomyoma in children with HIV infection

There is a lack of reliable evidence on interventions for treating leiomyosarcoma and leiomyoma in children with HIV/AIDS. Smooth muscle tumour (SMT) is a type of cancer composed of leiomyoma and leiomyosarcoma. Although there are many more cases among adults with HIV infection than with children, an increasing number of SMTs have been described in HIV-infected children. Leiomyosarcoma has become the second most frequent malignancy in children with HIV infection or other immunodeficiency diseases in the United States; however, there is a lack of uniform and effective therapies and their efficacy and safety still are unknown. No randomised controlled trials and clinical controlled trials of interventions for leiomyosarcoma and leiomyoma in children with AIDS were found that rigorously evaluated effectiveness.

Résumé simplifié

Traitement du léiomyosarcome et du léiomyome chez l'enfant infecté par le VIH

Il n'existe pas de preuves solides concernant les interventions visant à traiter le léiomyosarcome et le léiomyome chez les enfants atteints du VIH ou du sida. La tumeur des muscles lisses (TML) est un type de cancer qui inclut le léiomyome et le léiomyosarcome. Bien que cette pathologie soit beaucoup plus prévalente chez les adultes infectés par le VIH que chez les enfants, un nombre croissant de cas de TML ont été décrits chez des enfants infectés par le VIH. Le léiomyosarcome est aujourd'hui la deuxième malignité la plus fréquente chez les enfants atteints du VIH ou d'autres immunodéficiences aux États-Unis ; néanmoins, il n'existe pas de traitement uniforme et efficient, et l'on ignore l'efficacité et l'innocuité des traitements existants. Nous n'avons identifié aucun essai contrôlé randomisé ou essai clinique comparatif examinant des interventions portant sur le léiomyosarcome et le léiomyome chez des enfants atteints du sida et évaluant leur efficacité de manière rigoureuse.

Notes de traduction

Traduit par: French Cochrane Centre 1st March, 2013
Traduction financée par: Instituts de Recherche en Sant� du Canada, Minist�re de la Sant� et des Services Sociaux du Qu�bec, Fonds de recherche du Qu�bec-Sant� et Institut National d'Excellence en Sant� et en Services Sociaux