Singing as an adjunct therapy for children and adults with cystic fibrosis

  • Conclusions changed
  • Review
  • Intervention

Authors


Abstract

Background

Cystic fibrosis is a genetically inherited, life-threatening condition that affects major organs. The management of cystic fibrosis involves a multi-faceted daily treatment regimen that includes airway clearance techniques, pancreatic enzymes and other medications. Previous studies have found that compliance with this intensive treatment is poor, especially among adolescents. Because of both the nature and consequences of the illness and the relentless demands of the treatment, many individuals with cystic fibrosis have a poor quality of life. Anecdotal reports suggest that singing may provide both appropriate exercise for the whole respiratory system and a means of emotional expression which may enhance quality of life.

Objectives

To evaluate the effects of singing as an adjunct therapy to standard treatment on the quality of life, morbidity, respiratory muscle strength and pulmonary function of children and adults with cystic fibrosis.

Search methods

We searched the Group's Cystic Fibrosis Trials Register and the Cochrane Central Register of Controlled Trials. Date of latest search: 31 March 2014.

We also searched major allied complementary data bases, and clinical trial registers. Additionally, we handsearched relevant conference proceedings and journals. Date of latest search: 24 May 2012.

Selection criteria

Randomised controlled trials in which singing (as an adjunct intervention) is compared with either a control intervention (for example, playing computer games or doing craft activities) or no singing in people with cystic fibrosis.

Data collection and analysis

Results of searches were reviewed against pre-determined criteria for inclusion. Only one eligible trial was available for analysis.

Main results

Since only one small study was included, no meta-analysis could be performed. The included study was a parallel, randomised controlled trial undertaken at two paediatric hospitals in Australia. The study evaluated the effects of a singing program on the quality of life and respiratory muscle strength of hospitalised children with cystic fibrosis (mean age 11.6 years, 35% male). While the singing group received eight individual singing sessions, the control group participated in preferred recreational activities, such as playing computer games or watching movies. This study was limited by a small sample size (51 participants) and a high drop-out rate (21%). 

There were no significant differences between the groups at either post-intervention or follow up; although by the end of treatment there were some within-group statistically significant increases for both singing and control groups in some of the domains of the quality of life questionnaire Cystic Fibrosis Questionnaire-Revised (e.g. emotional, social and vitality domains). For the respiratory muscle strength indices, maximal expiratory pressure at follow up (six to eight weeks post-intervention) was higher in the singing group, mean difference 25.80 (95% confidence interval 5.94 to 45.66). There was no significant difference between groups for any of the other respiratory function parameters (maximal inspiratory pressure, spirometry) at either post-intervention or follow up.

Authors' conclusions

There is insufficient evidence to determine the effects of singing on quality of life or on the respiratory parameters in people with cystic fibrosis. However, there is growing interest in non-medical treatments for cystic fibrosis and researchers may wish to investigate the impact of this inexpensive therapy on respiratory function and psychosocial well-being further in the future.

Résumé scientifique

Le chant comme thérapie d'appoint pour les enfants et les adultes atteints de mucoviscidose

Contexte

La mucoviscidose est une maladie génétique héréditaire potentiellement mortelle qui affecte des organes majeurs. Sa prise en charge consiste en un traitement quotidien portant sur ses différents aspects : techniques de dégagement des voies respiratoires, enzymes pancréatiques et autres médicaments. Des études antérieures avaient trouvé que l'observance de ce traitement intensif était médiocre, en particulier chez les adolescents. En raison de la nature de la maladie, de ses conséquences et des lourdes contraintes qu’impose son traitement, de nombreux patients ont une mauvaise qualité de vie. Des rapports anecdotiques suggèrent que le chant peut à la fois constituer un exercice adapté pour le système respiratoire dans son ensemble et servir de moyen d'expression des émotions, améliorant ainsi potentiellement la qualité de vie des patients.

Objectifs

Évaluer les effets du chant, comme thérapie complémentaire d’un traitement standard, sur la qualité de vie, la morbidité, la force des muscles respiratoires et la fonction pulmonaire chez les enfants et les adultes atteints de mucoviscidose.

Stratégie de recherche documentaire

Nous avons effectué des recherches dans le registre d'essais du groupe Cochrane sur la mucoviscidose et le registre Cochrane des essais contrôlés. Date de dernière recherche : 31 mars 2014.

Nous avons également cherché dans les principales bases de données complémentaires connexes et des registres d'essais cliniques. De plus, nous avons effectué une recherche manuelle dans les actes de conférence et revues pertinents. Date de dernière recherche : 24 mai 2012.

Critères de sélection

Essais contrôlés randomisés dans lesquels le chant (en tant qu’intervention complémentaire) est comparé à une intervention de contrôle (par exemple les jeux vidéo ou les travaux manuels) ou à l'absence de chant chez les personnes atteintes de mucoviscidose.

Recueil et analyse des données

Les résultats des recherches ont été examinés sur la base des critères d'inclusion prédéfinis. Un seul essai éligible était disponible pour l'analyse.

Résultats principaux

Étant donné qu'une seule petite étude a été incluse, aucune méta-analyse n'a pu être effectuée. L'étude incluse était un essai contrôlé randomisé en parallèle, réalisé dans deux hôpitaux pédiatriques en Australie. Elle évaluait les effets d'un programme de chant sur la qualité de vie et la force des muscles respiratoires d’enfants hospitalisés souffrant de mucoviscidose (âge moyen 11,6 ans, 35 % de garçons). Alors que le groupe « chant » a suivi huit séances individuelles de chant, le groupe témoin a participé aux activités récréatives de son choix, par exemple jouer à des jeux vidéo ou regarder des films. Cette étude est limitée par la petite taille de l’échantillon (51 participants) et un taux d'abandon élevé (21 %).

Il n'y a eu aucune différence significative entre les groupes post-intervention ou lors du suivi. On constate néanmoins, à la fin du traitement, une certaine augmentation statistiquement significative intra-groupe, aussi bien dans le groupe « chant » que dans le groupe témoin, dans certains domaines du questionnaire révisé (CFQ-R) sur la qualité de vie dans la mucoviscidose (par ex. les domaines émotionnel, social, ou la vitalité). En ce qui concerne les indices de force des muscles respiratoires, la pression expiratoire maximale lors du suivi (six à huit semaines post-intervention) était plus élevée dans le groupe de chant, avec une différence moyenne de 25,80 (intervalle de confiance à 95 % de 5,94 à 45,66). Il n'y a en revanche aucune différence significative entre les groupes pour aucun des autres paramètres de la fonction respiratoire (pression inspiratoire maximale, spirométrie), que ce soit post-intervention ou lors du suivi.

Conclusions des auteurs

Il n'existe pas suffisamment de preuves pour déterminer les effets du chant sur la qualité de vie ou sur les paramètres respiratoires des personnes atteintes de mucoviscidose. Cependant, les traitements non médicaux de la mucoviscidose suscitent un intérêt croissant, et les chercheurs pourraient, à l’avenir, s’intéresser davantage à l’effet de cette thérapie peu coûteuse sur la fonction respiratoire et le bien-être psychosocial des patients.

アブストラクト

嚢胞性線維症小児患者および成人患者に対する補助療法としての歌唱

背景

嚢胞性線維症は、主要臓器に影響を及ぼす遺伝性疾患で、生命を脅かす疾患である。嚢胞性線維症の管理には、気道クリアランス・テクニック、膵酵素やその他の薬剤を含む多面的な日常の治療計画が含まれる。過去の研究により、この集中治療の遵守は特に青年で良くないとわかっている。この疾患の本質および結果、また治療の過酷な要求により、嚢胞性線維症患者の多くでQOLは不良である。事例報告により、歌うことは全呼吸器系の適正な運動にもなり、QOLを高める感情的表現の手段にもなると示唆されている。

目的

小児患者および成人患者のQOL、病的状態、呼吸筋力、肺機能に対する、標準治療の補助療法として歌うことの効果を評価すること。

検索戦略

Group’s Cystic Fibrosis Trials Register と Cochrane Central Register of Controlled Trialsを検索した。最新の検索日:2014年3月31日

連携する主要な補完的データベースおよび臨床試験登録簿も検索した。加えて、関連性のある学会紀要と雑誌をハンドサーチした。最新の検索日:2012年5月24日

選択基準

嚢胞性線維症患者を対象とした歌うこと(補助的介入として)を対照介入(例えば、コンピューターゲームをする、工作活動をする)または歌なしと比べるランダム化比較試験。

データ収集と分析

検索結果を、事前に規定した選択基準に対して再調査した。解析用に適格な試験が1件のみ得られた。

主な結果

対象となったのは小規模研究が1件のみのため、メタアナリシスを実施することはできなかった。この含まれた研究は、オーストラリアの小児病院2ヵ所で実施された並行ランダム化比較研究であった。この研究では、入院中の嚢胞性線維症小児患者(平均年齢11.6歳、男性が35%)のQOLおよび呼吸筋力に対する歌うプログラムの効果を評価した。歌群は8回の個人的な歌のセッションを受け、対照群はコンピューターゲームや映画鑑賞などの好みのレクリエーション活動に参加した。この研究には被験者数が少ないこと(51例)と、脱落率が高いこと(21%)による限界があった。

介入後または追跡調査時点で群間に有意差はなかったが、歌群にも対照群にも治療終了までにQOL質問票Cystic Fibrosis Questionnaire-Revisedのいくつかの領域(例えば、感情的、社会的、活力の領域)において群内の統計学的に有意な増加があった。呼吸筋力の指標として、追跡調査時(介入後6~12週)の最大呼気圧は歌群のほうが高く、平均差25.80(95%信頼区間5.94~45.66)であった。介入後または追跡調査時のどちらにおいても、その他の呼吸機能パラメータ(最大吸気圧、肺活量測定)のいずれにも群間で有意差はなかった。

著者の結論

嚢胞性線維症患者を対象として、歌うことのQOLまたは呼吸パラメータに対する効果を判定するにはエビデンスが不十分であった。しかし、嚢胞性線維症のための医療以外の治療への関心は高まりつつあり、研究者らはこの高価ではない治療法が呼吸機能および心理社会的健康状態に及ぼす影響を将来さらに調査することを強く望む可能性がある。

訳注

《実施組織》厚生労働省「「統合医療」に係る情報発信等推進事業」(eJIM:http://www.ejim.ncgg.go.jp/)[2016.1.6]
《注意》この日本語訳は、臨床医、疫学研究者などによる翻訳のチェックを受けて公開していますが、訳語の間違いなどお気づきの点がございましたら、eJIM事務局までご連絡ください。なお、2013年6月からコクラン・ライブラリーのNew review, Updated reviewとも日単位で更新されています。eJIMでは最新版の日本語訳を掲載するよう努めておりますが、タイム・ラグが生じている場合もあります。ご利用に際しては、最新版(英語版)の内容をご確認ください。

Plain language summary

The effects of singing on lung function and quality of life in children and adults with cystic fibrosis

People with cystic fibrosis are at risk of chest infections due to abnormally thick mucus in their airways. Airway clearance is therefore an important part of cystic fibrosis management. Increasing anecdotal reports suggests that singing may support lung function and enhance quality of life in people with cystic fibrosis. We searched for trials using the standard search methods of the Cochrane Cystic Fibrosis and Genetic Disorders Group, and conducted extensive searches in other relevant databases and publications.

One small study evaluated the effects of singing on the quality of life and lung function of children with cystic fibrosis who are in hospital. This study compared singing with other non-physical leisure activities, such as playing computer games or watching movies. The included study was limited by the small number of participants (only 51 participants) and a high drop-out rate (21%). The study assessed the impacts of singing on respiratory muscle strength, quality of life and lung function tests. It found a statistically significant difference in maximal expiratory pressure (a substitute measure of respiratory muscle strength) in favour of singing at one time point. However, both the singing and control groups showed improvements in some quality of life measurements; and no differences were reported in other lung function measures. There is currently not enough evidence to show that singing can improve clinical outcomes in people with cystic fibrosis. Future studies using robust methods are needed to assess the possible effects of singing for people with cystic fibrosis.

Résumé simplifié

Effets du chant sur la fonction pulmonaire et la qualité de vie chez les enfants et les adultes atteints de mucoviscidose

Les personnes atteintes de mucoviscidose sont exposées à un risque d'infections pulmonaires lié à la sécrétion d’un mucus anormalement épais dans leurs voies respiratoires. Le maintien de la perméabilité des voies respiratoires est donc un élément important dans la prise en charge de la mucoviscidose. Des rapports anecdotiques de plus en plus nombreux suggèrent que la pratique du chant peut aider la fonction pulmonaire et améliorer la qualité de vie des personnes atteintes de mucoviscidose. Nous avons recherché des essais en utilisant les méthodes de recherche standard du groupe Cochrane sur la mucoviscidose et les autres maladies génétiques, et réalisé des recherches exhaustives dans d'autres bases de données et publications pertinentes.

Une petite étude évalue les effets du chant sur la qualité de vie et la fonction pulmonaire d’enfants atteints de mucoviscidose hospitalisés. Cette étude compare le chant à d'autres activités de loisir non physiques, telles que jouer à des jeux vidéo ou regarder des films. Limitée par le petit nombre de participants (51 seulement) et un taux d'abandon élevé (21 %), elle évalue les effets du chant sur la force des muscles respiratoires, la qualité de vie et les résultats des épreuves de fonction pulmonaire et fait état d’une différence statistiquement significative de la pression expiratoire maximale (mesure de substitution de la force des muscles respiratoires) en faveur du chant à un point dans le temps. Cependant, les groupes « chant » et témoin présentent tous deux des améliorations dans certaines mesures de la qualité de vie, et aucune différence n'est rapportée pour d'autres mesures de la fonction pulmonaire. Il n'existe pas suffisamment de preuves à l’heure actuelle pour démontrer que le chant peut améliorer les résultats cliniques chez les personnes atteintes de mucoviscidose. D’autres études utilisant des méthodes robustes sont nécessaires pour évaluer les éventuels effets du chant chez ces patients.

Notes de traduction

Traduit par: French Cochrane Centre 13th October, 2014
Traduction financée par: Financeurs pour le Canada : Instituts de Recherche en Santé du Canada, Ministère de la Santé et des Services Sociaux du Québec, Fonds de recherche du Québec-Santé et Institut National d'Excellence en Santé et en Services Sociaux; pour la France : Ministère en charge de la Santé

平易な要約

嚢胞性線維症成人患者および小児患者における肺機能およびQOLに対する歌うことの効果

嚢胞性線維症患者には、気道粘膜が異常に厚いために肺感染症のリスクがある。そのため気道クリアランスは嚢胞性線維症管理の重要な部分である。増加しつつある事例報告により、嚢胞性線維症患者において歌うことは肺機能を助け、QOLを強化すると示唆されている。Cochrane Cystic Fibrosis and Genetic Disorders Groupの標準的検索法を用いて試験を検索し、その他の関連性のあるデータベースや出版物を幅広く検索した。

1件の小規模研究では、入院中の嚢胞性線維症小児患者のQOLおよび肺機能に対する歌うことの効果を評価していた。この研究では、歌うことをコンピューターゲームをする、映画を観るなどのその他の身体を使わない余暇活動と比べた。この含まれた研究には、参加者が少数であること(参加者51例のみ)と脱落率が高いこと(21%)による限界があった。この研究では、呼吸筋力、QOL、肺機能検査に対する歌うことの影響を評価した。1時点において、最大呼気圧(呼吸筋力の代替測定値)において歌うことが勝る有意差が見出された。しかし、歌う群も対照群も一部のQOLの測定値に改善を示し、その他の肺機能測定値には差が報告されなかった。歌うことが嚢胞性線維症患者における臨床的アウトカムを改善できると示唆するエビデンスは現在十分ではない。嚢胞性線維症患者にとっての歌うことの効果を評価するためには、頑健な方法を用いた研究が将来必要である。

訳注

《実施組織》厚生労働省「「統合医療」に係る情報発信等推進事業」(eJIM:http://www.ejim.ncgg.go.jp/)[2016.1.6]
《注意》この日本語訳は、臨床医、疫学研究者などによる翻訳のチェックを受けて公開していますが、訳語の間違いなどお気づきの点がございましたら、eJIM事務局までご連絡ください。なお、2013年6月からコクラン・ライブラリーのNew review, Updated reviewとも日単位で更新されています。eJIMでは最新版の日本語訳を掲載するよう努めておりますが、タイム・ラグが生じている場合もあります。ご利用に際しては、最新版(英語版)の内容をご確認ください。