Intervention Review

Intracystic bleomycin for cystic craniopharyngiomas in children

  1. Yuan Fang1,
  2. Bo Wen Cai1,
  3. Heng Zhang1,
  4. Wenke Liu1,
  5. Bo Wu2,
  6. Jian Guo Xu1,
  7. Chao You1,*

Editorial Group: Cochrane Childhood Cancer Group

Published Online: 18 APR 2012

Assessed as up-to-date: 13 APR 2011

DOI: 10.1002/14651858.CD008890.pub2

How to Cite

Fang Y, Cai BW, Zhang H, Liu W, Wu B, Xu JG, You C. Intracystic bleomycin for cystic craniopharyngiomas in children. Cochrane Database of Systematic Reviews 2012, Issue 4. Art. No.: CD008890. DOI: 10.1002/14651858.CD008890.pub2.

Author Information

  1. 1

    West China Hospital, Sichuan University, Department of Neurosurgery, Chengdu, Sichuan, China

  2. 2

    West China Hospital, Sichuan University, Department of Neurology, Chengdu, Sichuan, China

*Chao You, Department of Neurosurgery, West China Hospital, Sichuan University, No. 37, Guo Xue Xiang, Chengdu, Sichuan, 610041, China. doctoryouchao@163.com. youchaowestchina@163.com.

Publication History

  1. Publication Status: Edited (no change to conclusions)
  2. Published Online: 18 APR 2012

SEARCH

 

Abstract

  1. Top of page
  2. Abstract
  3. Plain language summary
  4. Résumé
  5. Résumé simplifié

Background

Craniopharyngiomas are the commonest benign histological tumours to involve the hypothalamo-pituitary region in childhood. Cystic craniopharyngiomas occur in more than 90% of tumours. The optimal treatment of cystic craniopharyngioma remains controversial. Radical resection is the treatment of choice in patients with favourable tumour localization. When the tumour localization is unfavourable, a gross-total or partial resection followed by radiotherapy is the main treatment option in adults. However, it presents risk of morbidity especially for children. Intracystic bleomycin has been utilized to potentially delay the use of radiotherapy or radical resection to decrease morbidity.

Objectives

To determine the benefits and harms of intracystic bleomycin versus other treatments for cystic craniopharyngiomas in children.

Search methods

We searched the electronic databases of CENTRAL (The Cochrane Library 2010, Issue 4), MEDLINE/PubMed (from 1966 to Oct 2010), and EMBASE/Ovid (from 1980 to Oct 2010) with pre-specified terms. In addition, we searched reference lists of relevant articles and reviews, conference proceedings and ongoing trial databases.

Selection criteria

Randomised controlled trials (RCTs) quasi-randomised trials or controlled clinical trials (CCTs) comparing intracystic bleomycin and other treatments for cystic craniopharyngiomas in children (from birth to 18 years).

Data collection and analysis

Two review authors independently performed the data extraction and the 'Risk of bias' assessment. We used risk ratio (RR) for binary data and mean difference (MD) for continuous data. We planned that if one of the treatment groups experienced no events and there was only one study available for the outcome, we would use the Fischer's exact test.

Main results

We could not identify any studies in which the only difference between the treatment groups was the use of intracystic bleomycin. We did identify a RCT comparing intracystic bleomycin with intracystic 32P (n = 7 children). The trial had a high risk of bias. Survival could not be evaluated. There was no evidence of a significant difference in cyst reduction (MD = -0.15, 95% confidence interval (CI) -0.69 to 0.39, P= 0.59), neurological status (Fisher's exact P = 0.429), 3rd nerve paralysis (Fischer's exact P = 1.00), fever (RR = 2.92, 95% CI 0.73 to 11.70, P = 0.13) and total adverse effects (RR = 1.75, 95% CI 0.68 to 4.53, P = 0.25 ) between the treatment groups. There was a significant difference in favour of the 32P group for the occurrence of headache and vomiting (Fischer's exact P = 0.029 for both outcomes).

Authors' conclusions

Since no RCTs, quasi-randomised trials or CCTs in which only the use of intracystic bleomycin differed between the treatment groups in the treatment of cystic craniopharyngiomas in children, no definitive conclusions could be made about the effects of intracystic bleomycin in these patients. Only one low-power RCT comparing intracystic bleomycin with intracystic 32P treatment was available, but no definitive conclusions can be made about the effectiveness of these agents in children with cystic craniopharyngiomas. Based on the currently available evidence, we are not able to give recommendations for the use of intracystic bleomycin in the treatment of cystic craniopharyngiomas in children. High quality RCTs are needed.

 

Plain language summary

  1. Top of page
  2. Abstract
  3. Plain language summary
  4. Résumé
  5. Résumé simplifié

Intracystic bleomycin for children with cystic craniopharyngiomas

Cystic craniopharyngiomas are the commonest characteristic of craniopharyngiomas. Radical resection alone is not sufficient because the rate of recurrence is high and this procedure results in a high risk of endocrinological/neurological deficits. While in adults radiotherapy represents a valid postoperative adjunctive therapy, in children it has a high risk of side effects. Intracystic bleomycin have been used to potentially decrease side effects associated with cystic craniopharyngioma. This systematic review focused on (randomised) controlled studies. The authors could not identify any randomised controlled trials (RCTs) , quasi-randomised trials or controlled clinical trials (CCTs) in which the only difference between the intervention and control group was the use of intracystic bleomycin. They did identify one RCT comparing intracystic bleomycin with intracystic 32P. The study is of low quality and the sample size is too small to detect the difference in outcome. Nowadays, the therapeutic use of intracystic bleomycin in children with cystic craniopharyngiomas remains uncertain. More high quality studies are needed.

 

Résumé

  1. Top of page
  2. Abstract
  3. Plain language summary
  4. Résumé
  5. Résumé simplifié

Bléomycine intrakystique pour les craniopharyngiomes kystiques chez l'enfant

Contexte

Les craniopharyngiomes sont les tumeurs histologiquement bénignes impliquant la région hypothalamo-hypophysaire les plus fréquentes chez l'enfant. Des craniopharyngiomes kystiques surviennent dans plus de 90 % des tumeurs. Le traitement optimal des craniopharyngiomes kystiques demeure controversé. La résection radicale est le traitement de choix chez les patients ayant une tumeur de localisation favorable. Lorsque la localisation de la tumeur est défavorable, une résection brute totale ou partielle suivie d'une radiothérapie constitue la principale option de traitement chez l'adulte. Elle présente cependant un risque de morbidité, tout particulièrement chez les enfants. La bléomycine intrakystique est utilisée pour potentiellement retarder l'utilisation de la radiothérapie ou de la résection radicale pour réduire la morbidité.

Objectifs

Déterminer les avantages et les inconvénients de la bléomycine intrakystique versus d'autres traitements pour le craniopharyngiome kystique chez l'enfant.

Stratégie de recherche documentaire

Nous avons effectué une recherche dans les bases de données électroniques CENTRAL (The Cochrane Library 2010, numéro 4), MEDLINE/PubMed (de 1966 à oct. 2010), et EMBASE/Ovid (de 1980 à oct. 2010) au moyen de termes pré-spécifiés. Nous avons également recherché dans les bibliographies d'articles pertinents et de revues, dans des actes de conférences et des bases de données d'essais en cours.

Critères de sélection

Des essais contrôlés randomisés (ECR), des essais quasi-randomisés ou des essais cliniques contrôlés (ECC) comparant la bléomycine intrakystique et d'autres traitements pour le craniopharyngiome kystique chez l'enfant (de la naissance à 18 ans).

Recueil et analyse des données

Deux auteurs ont effectué l'extraction des données et l'évaluation du « risque de biais » de manière indépendante. Nous avons utilisé le risque relatif (RR) pour les données binaires et la différence moyenne (DM) pour les données continues. Nous avions prévu que si aucun événement ne survenait dans l'un des groupes de traitement et qu'il n'y avait qu'une seule étude disponible pour le critère de jugement, nous utiliserions le test exact de Fischer.

Résultats Principaux

Nous n'avons pas pu identifier d'études dans lesquelles la seule différence entre les groupes de traitement était l'utilisation de bléomycine intrakystique. Nous avons identifié un ECR comparant la bléomycine intrakystique à la 32P intrakystique (n = 7 enfants). L'essai présentait un risque élevé de biais. La survie n'a pas pu être évaluée. Il n'y avait pas de preuve d'une différence significative dans la réduction des kystes (DM = -0,15 ; intervalle de confiance (IC) à 95 % -0,69 à 0,39 ; P = 0,59), l'état neurologique (P exact de Fisher = 0,429), la paralysie du 3ème nerf (P exact de Fischer = 1,00), la fièvre (RR = 2,92 ; IC à 95 % 0,73 à 11,70 ; P = 0,13) et le total des effets indésirables (RR = 1,75 ; IC à 95 % 0,68 à 4,53 ; P = 0,25) entre les groupes de traitement. Il y avait une différence significative en faveur du groupe à 32P en ce qui concerne la survenue de maux de tête et de vomissements (P exact de Fischer = 0,029 pour les deux critères).

Conclusions des auteurs

Étant donné qu'aucun ECR, essai quasi-randomisé ou CCT n'a été trouvé dans lequel l'utilisation de la bléomycine intrakystique aurait constitué la seule différence entre les groupes de traitement pour craniopharyngiomes kystiques chez l'enfant, aucune conclusion définitive n'a pu être faite sur les effets de la bléomycine intrakystique chez ces patients. Un seul ECR de faible puissance comparant les traitements à la bléomycine intrakystique et à la 32P intrakystique était disponible, mais aucune conclusion définitive ne peut être faite quant à l'efficacité de ces agents chez les enfants atteints de craniopharyngiomes kystiques. Sur la base des preuves actuellement disponibles, nous ne sommes pas en mesure d'exprimer de recommandations sur l'usage de la bléomycine intrakystique dans le traitement des craniopharyngiomes kystiques chez l'enfant. Des ECR de bonne qualité devront être réalisés.

 

Résumé simplifié

  1. Top of page
  2. Abstract
  3. Plain language summary
  4. Résumé
  5. Résumé simplifié

Bléomycine intrakystique pour les craniopharyngiomes kystiques chez l'enfant

Bléomycine intrakystique pour les enfants atteints de craniopharyngiomes kystiques

Les craniopharyngiomes kystiques sont la forme la plus fréquente de craniopharyngiomes. La résection radicale ne suffit pas parce que le taux de récidive est élevé et que cette procédure entraîne un risque élevé de déficits endocriniens / neurologiques. Bien que la radiothérapie constitue chez l'adulte un traitement adjuvant postopératoire valable, elle présente chez l'enfant un risque élevé d'effets secondaires. La bléomycine intrakystique est utilisée pour potentiellement réduire les effets secondaires associés à un craniopharyngiome kystique. Cette revue systématique s'est concentrée sur des études contrôlées (randomisées). Les auteurs ne sont pas parvenus à identifier d'essais contrôlés randomisés (ECR), d'essais quasi-randomisés ou d'essais cliniques contrôlés (ECC), dans lesquels la seule différence entre les groupes d'intervention et témoin aurait été l'utilisation de la bléomycine intrakystique. Ils ont identifié un ECR comparant la bléomycine intrakystique à la 32P intrakystique. L'étude est de faible qualité et les effectifs sont trop petits pour permettre de détecter une différence dans les résultats. De nos jours, l'usage thérapeutique de la bléomycine intrakystique chez les enfants souffrant de craniopharyngiomes kystiques reste incertain. Il est nécessaire de mener de nouvelles études de qualité élevée.

Notes de traduction

Traduit par: French Cochrane Centre 5th March, 2013
Traduction financée par: Ministère du Travail, de l'Emploi et de la Santé Français