Intervention Review

Interventions for oropharyngeal dysphagia in children with neurological impairment

  1. Angela T Morgan1,*,
  2. Pamela Dodrill2,
  3. Elizabeth C Ward3,4

Editorial Group: Cochrane Developmental, Psychosocial and Learning Problems Group

Published Online: 17 OCT 2012

Assessed as up-to-date: 10 APR 2012

DOI: 10.1002/14651858.CD009456.pub2


How to Cite

Morgan AT, Dodrill P, Ward EC. Interventions for oropharyngeal dysphagia in children with neurological impairment. Cochrane Database of Systematic Reviews 2012, Issue 10. Art. No.: CD009456. DOI: 10.1002/14651858.CD009456.pub2.

Author Information

  1. 1

    Murdoch Childrens Research Institute, Melbourne, Victoria, Australia

  2. 2

    Queensland Children's Medical Research Institute, Children's Nutrition Research Centre, Brisbane, Queensland, Australia

  3. 3

    Queensland Health, Centre for Functioning and Health Research (CFAHR), Brisbane, Queensland, Australia

  4. 4

    The University of Queensland, School of Health and Rehabilitation Sciences, Brisbane, Queensland, Australia

*Angela T Morgan, Murdoch Childrens Research Institute, Flemington Road Parkville, Melbourne, Victoria, 3052, Australia. angela.morgan@mcri.edu.au.

Publication History

  1. Publication Status: New
  2. Published Online: 17 OCT 2012

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Abstract

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Background

Oropharyngeal dysphagia encompasses problems with the oral preparatory phase of swallowing (chewing and preparing the food), oral phase (moving the food or fluid posteriorly through the oral cavity with the tongue into the back of the throat) and pharyngeal phase (swallowing the food or fluid and moving it through the pharynx to the oesophagus). Populations of children with neurological impairment who commonly experience dysphagia include, but are not limited to, those with acquired brain impairment (for example, cerebral palsy, traumatic brain injury, stroke), genetic syndromes (for example, Down syndrome, Rett syndrome) and degenerative conditions (for example, myotonic dystrophy).

Objectives

To examine the effectiveness of interventions for oropharyngeal dysphagia in children with neurological impairment.

Search methods

We searched the following electronic databases in October 2011: CENTRAL 2011(3), MEDLINE (1948 to September Week 4 2011), EMBASE (1980 to 2011 Week 40) , CINAHL (1937 to current) , ERIC (1966 to current), PsycINFO (1806 to October Week 1 2011), Science Citation Index (1970 to 7 October 2011), Social Science Citation Index (1970 to 7 October 2011), Cochrane Database of Systematic Reviews, 2011(3), DARE 2011(3), Current Controlled Trials (ISRCTN Register) (15 October 2011), ClinicalTrials.gov (15 October 2011) and WHO ICTRP (15 October 2011). We searched for dissertations and theses using Networked Digital Library of Theses and Dissertations, Australasian Digital Theses Program and DART-Europe E-theses Portal (11 October 2011). Finally, additional references were also obtained from reference lists from articles.

Selection criteria

The review included randomised controlled trials and quasi-randomised controlled trials for children with oropharyngeal dysphagia and neurological impairment.

Data collection and analysis

All three review authors (AM, PD and EW) independently screened titles and abstracts for inclusion and discussed results. In cases of uncertainty over whether an abstract met inclusion criterion, review authors obtained the full-text article and independently evaluated each paper for inclusion. The data were categorised for comparisons depending on the nature of the control group (for example, oral sensorimotor treatment versus no treatment). Effectiveness of the oropharyngeal dysphagia intervention was assessed by considering primary outcomes of physiological functions of the oropharyngeal mechanism for swallowing (for example, lip seal maintenance), the presence of chest infection and pneumonia, and diet consistency a child is able to consume. Secondary outcomes were changes in growth, child’s level of participation in the mealtime routine and the level of parent or carer stress associated with feeding.

Main results

Three studies met the inclusion criteria for the review. Two studies were based on oral sensorimotor interventions for participants with cerebral palsy compared to standard care and a third study trialled lip strengthening exercises for children with myotonic dystrophy type 1 compared to no treatment (Sjogreen 2010). A meta-analysis combining results across the three studies was not possible because one of the studies had participants with a different condition, and the remaining two, although using oral sensorimotor treatments, used vastly different approaches with different intensities and durations. The decision not to combine these was in line with our protocol. In this review, we present the results from individual studies for four outcomes: physiological functions of the oropharyngeal mechanism for swallowing, the presence of chest infection and pneumonia, diet consistency, and changes in growth. However, it is not possible to reach definitive conclusions on the effectiveness of particular interventions for oropharyngeal dysphagia based on these studies. One study had a high risk of attrition bias owing to missing data, had statistically significant differences (in weight) across experimental and control groups at baseline, and did not describe other aspects of the trial sufficiently to enable assessment of other potential risks of bias. Another study was at high risk of detection bias as some outcomes were assessed by parents who knew whether their child was in the intervention or control group. The third study overall seemed to be at low risk of bias, but like the other two studies, suffered from a small sample size.

Authors' conclusions

The review demonstrates that there is currently insufficient high-quality evidence from randomised controlled trials or quasi-randomised controlled trials to provide conclusive results about the effectiveness of any particular type of oral-motor therapy for children with neurological impairment. There is an urgent need for larger-scale (appropriately statistically powered), randomised trials to evaluate the efficacy of interventions for oropharyngeal dysphagia.

 

Plain language summary

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Interventions for swallowing difficulty in children with neurological impairment

Oropharyngeal dysphagia, or swallowing difficulty, can be defined as problems with chewing and preparing food, difficulty moving food through the mouth to the back of the tongue, and difficulty with swallowing and movement of food through the 'throat' or pharynx. Many children with neurological impairment experience swallowing difficulties, including those with acquired brain impairment (for example, cerebral palsy, traumatic brain injury, stroke), genetic syndromes (for example, Down syndrome, Rett syndrome) and degenerative conditions (for example, myotonic dystrophy).

This review examined the effectiveness of interventions for oropharyngeal dysphagia in children with neurological impairment. The three studies included in the review examined oral sensorimotor treatments and lip strengthening interventions. We were interested in three primary outcomes, which were physiological functions of the oropharyngeal mechanism for swallowing (for example, lip seal maintenance), the presence of chest infection and pneumonia, and diet consistency, and three secondary outcomes, which were changes in growth, child's level of participation in the mealtime routine, and the level of parent or carer stress associated with feeding. We concluded that there is currently not enough high-quality evidence from randomised controlled trials or quasi-randomised controlled trials for any particular type of oropharyngeal dysphagia intervention in this population of children. There is a need for larger-scale randomised controlled trials to evaluate the effects of interventions for oropharyngeal dysphagia in children with neurological impairment.

 

Résumé scientifique

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Interventions dans la dysphagie oropharyngée chez les enfants atteints de troubles neurologiques

Contexte

La dysphagie oropharyngée se caractérise par des troubles qui se manifestent lors de la phase préparatoire orale de la déglutition (mastication et préparation des aliments), de la phase orale (déplacement des aliments ou des liquides vers le fond de la cavité orale avec la langue placée à la base de la gorge) et de la phase pharyngée (déglutition des aliments ou des liquides et leur avalage via le pharynx jusqu'à l'œsophage). Les populations d'enfants atteints de troubles neurologiques qui sont fréquemment confrontés à des dysphagies incluent, entre autres, ceux présentant des lésions cérébrales acquises (par exemple : infirmité motrice cérébrale, lésions cérébrales traumatiques, AVC), des syndromes génétiques (par exemple : syndrome de Down, syndrome de Rett) et des maladies dégénératives (par exemple : dystrophie myotonique).

Objectifs

Examiner l'efficacité d'interventions dans la dysphagie oropharyngée chez des enfants atteints de troubles neurologiques.

Stratégie de recherche documentaire

En octobre 2011, nous avons effectué des recherches dans les bases de données électroniques suivantes : CENTRAL 2011 (3), MEDLINE (de 1948 à la semaine 4 de septembre 2011), EMBASE (de 1980 à la semaine 40 de 2011) , CINAHL (de 1937 jusqu'à récemment) , ERIC (de 1966 jusqu'à récemment), PsycINFO (de 1806 jusqu'à la semaine 1 d'octobre 2011), Science Citation Index (de 1970 jusqu'au 7 octobre 2011), Social Science Citation Index (de 1970 jusqu'au 7 octobre 2011), Cochrane Database of Systematic Reviews, 2011 (3), DARE 2011 (3), Current Controlled Trials (registre ISRCTN) (15 octobre 2011), ClinicalTrials.gov (15 octobre 2011) et WHO ICTRP (15 octobre 2011). Nous avons recherché des dissertations et celles utilisant Networked Digital Library of Theses and Dissertations, Australasian Digital Theses Program and DART-Europe E-theses Portal (11 octobre 2011). Pour finir, des références supplémentaires ont également été obtenues à partir des listes bibliographiques des articles.

Critères de sélection

La revue a inclus des essais contrôlés randomisés et des essais contrôlés quasi randomisés concernant des enfants atteints de dysphagie oropharyngée et de troubles neurologiques.

Recueil et analyse des données

Les trois auteurs de la revue (AM, PD et EW) ont indépendamment passé au crible les titres et résumés en vue de leur inclusion et discuté des résultats. En cas de doutes, à savoir si un résumé répondait ou pas aux critères d'inclusion, les auteurs de la revue se sont procurés l'article complet et l'ont indépendamment évalué en vue de son inclusion. Les données étaient classées pour être comparées en fonction de la nature du groupe témoin (par exemple : traitement sensorimoteur oral et absence de traitement). L'efficacité de l'intervention dans une dysphagie oropharyngée était évaluée en prenant en compte les critères de jugement principaux concernant les fonctions physiologiques du mécanisme oropharyngé de la déglutition (par exemple : maintien de la jointure des lèvres), la présence d'une infection pulmonaire et d'une pneumonie, ainsi que la consistance du régime alimentaire qu'un enfant peut consommer. Les critères de jugement secondaires étaient des changements dans la croissance, le niveau de participation de l'enfant dans la préparation routinière des repas et le niveau de stress du parent ou du soignant lié à l'alimentation.

Résultats principaux

Trois études répondaient aux critères d'inclusion de cette revue. Deux études se basaient sur des interventions sensorimotrices orales effectuées chez les participants atteints de paralysie cérébrale par rapport à des soins standard et une troisième étude examinait les exercices de renforcement des lèvres chez des enfants atteints d'une dystrophie myotonique de type 1 par rapport à l'absence de traitement (Sjogreen 2010). Il était impossible de réaliser une méta-analyse combinant les résultats des trois études car les participants de l'une d'entre elles présentaient une affection différente et les deux restantes, malgré l'administration de traitements sensorimoteurs oraux, adoptaient des approches sensiblement différentes avec des intensités et des durées variées. La décision de ne pas les combiner respectait notre protocole. Dans cette revue, nous présentons les résultats de quatre critères de jugement issus d'études individuelles : les fonctions physiologiques du mécanisme oropharyngé de la déglutition, la présence d'une infection pulmonaire et d'une pneumonie, la consistance du régime alimentaire et les changements dans la croissance. Toutefois, il est impossible de tirer des conclusions définitives concernant l'efficacité d'interventions particulières dans une dysphagie oropharyngée en se basant sur ces études. Une étude présentait des risques élevés de biais d'attrition en raison de données manquantes, des différences statistiquement significatives (en termes de poids) entre les groupes expérimentaux et témoins à l'inclusion et ne décrivait pas suffisamment les autres aspects de l'essai pour évaluer les autres risques de biais potentiels. Une autre étude présentait des risques de biais de détection élevés car certains critères de jugement étaient évalués par les parents qui savaient si leur enfant faisait partie du groupe interventionnel ou témoin. Dans l'ensemble, la troisième étude semblait présenter de faibles risques de biais, mais tout comme les deux autres études, était desservie par une taille d'échantillon réduite.

Conclusions des auteurs

Cette revue démontre qu'il n'existe pas à l'heure actuelle suffisamment de preuves de haute qualité issues d'essais contrôlés randomisés ou d'essais contrôlés quasi randomisés pour fournir des résultats concluants concernant l'efficacité d'un type spécifique de traitement oro-moteur chez les enfants atteints de troubles neurologiques. Il est urgent de réaliser des essais randomisés à plus grande échelle (d'une puissance statistique adéquate) afin d'évaluer l'efficacité des interventions en cas de dysphagie oropharyngée.

 

Résumé simplifié

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Interventions en cas de difficultés de déglutition chez les enfants atteints de troubles neurologiques

La dysphagie oropharyngée, ou une difficulté de déglutition, se définit par des troubles de la mastication et de préparation des aliments, des difficultés à déplacer les aliments dans la bouche jusqu'à la base de la langue et des difficultés à avaler et à faire progresser les aliments dans la « gorge » ou le pharynx. De nombreux enfants atteints de troubles neurologiques sont confrontés à des difficultés de déglutition, y compris celles résultant de lésions cérébrales acquises (par exemple : infirmité motrice cérébrale, lésions cérébrales traumatiques, AVC), de syndromes génétiques (par exemple : syndrome de Down, syndrome de Rett) et de maladies dégénératives (par exemple : dystrophie myotonique).

La présente revue a examiné l'efficacité d'interventions dans une dysphagie oropharyngée chez des enfants atteints de troubles neurologiques. Les trois études incluses dans la revue ont examiné des traitements sensorimoteurs oraux et des interventions de renforcement des lèvres. Nous nous sommes intéressés à trois critères de jugement principaux qui étaient les fonctions physiologiques du mécanisme oropharyngé de la déglutition (par exemple : maintien de la jointure des lèvres), la présence d'une infection pulmonaire et d'une pneumonie, la consistance du régime alimentaire et à trois critères de jugement secondaires qui étaient des changements dans la croissance, le niveau de participation de l'enfant dans la préparation routinière des repas et le niveau de stress du parent ou du soignant lié à l'alimentation. Nous en avons conclu qu'il n'existe pas à l'heure actuelle suffisamment de preuves de qualité élevée issues d'essais contrôlés randomisés ou d'essais contrôlés quasi randomisés pour aucun type d'intervention dans la dysphagie oropharyngée chez cette population d'enfants. Des essais contrôlés randomisés supplémentaires doivent être réalisés à une échelle plus grande afin d'évaluer les effets des interventions dans la dysphagie oropharyngée chez des enfants atteints de troubles neurologiques.

Notes de traduction

Traduit par: French Cochrane Centre 2nd November, 2012
Traduction financée par: Minist�re des Affaires sociales et de la Sant�

 

アブストラクト

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神経機能障害児における口咽頭嚥下障害に対する介入

背景

口腔咽頭嚥下障害とは、嚥下の口腔準備相(咀嚼および食物の準備)、口腔相(食物または液体を舌で口腔後方へ動かし咽頭後部に移動させる)、および咽頭相(食物または液体を嚥下し咽頭から食道へ移動させる)に伴う障害を包含している。一般的に嚥下障害を発現している神経機能障害児は、後天的脳機能障害(脳性麻痺、脳外傷、脳卒中など)、遺伝性症候群(ダウン症候群、レット症候群など)および変性性疾患(筋緊張性ジストロフィーなど)の小児であるが、これらに限定されているわけではない。

目的

神経機能障害児における口腔咽頭嚥下障害に対する介入の有効性を検討すること。

検索戦略

2011年10月に以下の電子データベースを検索した:CENTRAL 2011年第3号、MEDLINE(1948~2011年9月第4週)、EMBASE(1980~2011年第40週)、CINAHL(1937年~)、ERIC(1966年~)、PsycINFO(1806~2011年10月第1週)、Science Citation Index(1970~2011年10月7日)、Social Science Citation Index(1970~2011年10月7日)、Cochrane Database of Systematic Reviews 2011年第3号、DARE 2011年第3号、Current Controlled Trials (ISRCTN Register) (2011年10月15日)、ClinicalTrials.gov(2011年10月15日)、WHO ICTRP(2011年10月15日)。Networked Digital Library of Theses and Dissertations、Australasian Digital Theses ProgramおよびDART-Europe E-theses Portal(2011年10月11日)を用いて学位論文などの論文を検索した。最後に、論文の参考文献リストからその後追加された参考文献を入手した。

選択基準

口腔咽頭嚥下障害と神経機能障害の小児を対象とした、ランダム化比較試験(RCT)および準ランダム化比較試験を本レビューに選択した。

データ収集と分析

3名のレビューア(AM、PDおよびEW)が選択について別々にタイトルおよび抄録を調べ、結果を討議した。抄録が選択基準を満たすか不明の場合は、論文全文を入手し各論文の選択について別々に評価した。コントロール群の性質による比較(口の感覚運動治療と無治療との比較など)でデータを分類した。嚥下(口唇閉鎖の維持など)の口腔咽頭機序についての身体的機能、胸部感染および肺炎の罹病、小児が摂取可能な食事のかたさを主要アウトカムとして、口腔咽頭嚥下障害の介入の有効性を評価した。副次アウトカムは発育の変化、ルーチンの食事時間における小児の参加レベル、食事介助に関連した両親または介護者のストレスレベルであった。

主な結果

3件の研究が本レビューの選択基準を満たした。2件の研究は標準治療に比べた脳性麻痺の参加者に対する口の感覚運動介入に基づいたもので、3番目の研究は、無治療と比較した1型筋緊張性ジストロフィーの小児に対する口唇強化運動を検討していた(Sjogreen 2010年)。研究のうち1件は異なる病態の参加者を対象としており、残りの2件は口の感覚運動治療を用いているものの、異なる強度と期間の非常に多様なアプローチを用いていたため、3件にわたるメタアナリシス統合は不可能であった。これらを統合しないという決定は、プロトコルに沿ったものであった。本レビューでは、4つのアウトカム:嚥下に対する口腔咽頭機序についての身体的機能、胸部感染および肺炎の罹病、食事のかたさ、および発育の変化について、個々の研究の結果を提示する。しかし、これらの研究に基づいて、口腔咽頭嚥下障害に対する特定の介入の有効性について明らかな結論に達することは不可能であった。1件の研究は欠測データによる症例減少バイアスが高リスクで、ベースライン時に介入群とコントロール群に統計学的に有意である差(体重)があり、試験の他の側面を十分記載していないため、他のバイアスリスクの可能性を評価できなかった。子供が介入群かコントロール群か知っている両親がいくつかのアウトカムを評価しているため、別の研究の検出バイアスは高リスクであった。3番目の研究は全体としてバイアスが低リスクのようであったが、他の2件の研究と同様にサンプル・サイズが小さかった。

著者の結論

本レビューでは、神経機能障害児に対する特定の口の運動療法の有効性について結論的な結果を示す、RCTおよび準RCTによる高品質のエビデンスは現在不十分であると示された。口腔咽頭嚥下障害に対する介入の有効性を評価する、大規模な(統計学的に十分な検出力の)ランダム化試験が至急必要である。

 

平易な要約

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神経機能障害児における嚥下障害に対する介入

口腔咽頭嚥下障害、すなわち嚥下困難とは、噛んで食物を飲み込めるようにし、舌の後ろへ食物を移動させ、飲み込んで「のど」つまり咽頭を通して食物を移動させることが難しい状態です。後天的脳機能障害(脳性麻痺、脳外傷、脳卒中など)、遺伝性症候群(ダウン症候群、レット症候群など)および変性性疾患(筋緊張性ジストロフィーなど)などの神経機能障害のある多くの小児に嚥下困難がみられます。本レビューでは、神経機能障害の小児における口腔咽頭嚥下障害に対する介入の有効性を検討しました。本レビューに組み入れた3件の研究では、口の感覚運動機能の治療と唇の働きを強める介入を検討していました。3つの主要アウトカム:嚥下に対する口腔咽頭機序についての身体的機能(唇を閉じたままにできるか)、胸部感染症と肺炎にかかったか、食事のかたさと、3つの副次アウトカム:発育の変化、ルーチンの食事時間での子供の参加の程度、食事介助での両親または介護者のストレスの程度に注目しました。このような子供たちでの口腔咽頭嚥下障害に対する何か特定の介入について、ランダム化比較試験(RCT)や準RCTによる質の高いエビデンスは現在不足していると結論しました。神経機能障害の子供における口腔咽頭嚥下障害に対する介入の効果を評価する、大規模なランダム化比較試験が必要です。

訳注

監  訳: 内藤 徹,2013.2.19

実施組織: 厚生労働省委託事業によりMindsが実施した。

ご注意 : この日本語訳は、臨床医、疫学研究者などによる翻訳のチェックを受けて公開していますが、訳語の間違いなどお気づきの点がございましたら、Minds事務局までご連絡ください。Mindsでは最新版の日本語訳を掲載するよう努めておりますが、編集作業に伴うタイム・ラグが生じている場合もあります。ご利用に際しては、最新版(英語版)の内容をご確認ください。